Síndrome de Forestier Associada à Apneia Obstrutiva do Sono

Nós do Núcleo de Otorrino de São Paulo estamos honrados pela publicação de nosso estudo no periódico European Annals of Otorhinolaryngology, Head and Neck diseases. Nesta publicação, nós relatamos um caso de apneia obstrutiva do sono que ocorreu como resultado da doença de Forestier e descrevemos o tratamento cirúrgico realizado.

Veja a seguir alguns detalhes do nosso artigo, publicado na edição de junho de 2018.

Síndrome de Forestier Associada ao Distúrbio Obstrutivo do Sono

A síndrome de Forestier é uma doença esquelética comum, de etiologia e fisiopatologia desconhecida, em que o crescimento de osteófitos (bicos de papagaio na coluna cervical), em casos raros, pode facilitar o colapso das vias aéreas, levando ao desenvolvimento de apneia do sono.

Em indivíduos não obesos, anormalidades craniofaciais e da via aérea, que estreitam as vias aéreas superiores podem predispor aos distúrbios respiratórios durante o sono. O nosso estudo abordou o primeiro caso de síndrome de Forestier associado à apneia do sono que, após tratamento cirúrgico, evoluiu com melhora completa dos sintomas.

Relato de caso

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Paciente do sexo masculino, 56 anos, com queixa de disfunção para engolir alimentos sólidos, evoluindo para líquidos, associada à dor cervical, ronco alto (escore 10) e sonolência diurna excessiva por 5 anos.

O exame físico não demonstrou alterações craniofaciais nem alterações nas tonsilas palatinas e indicou o IMC de 28. Além disso, durante o exame com laringoscopia de fibra óptica, apresentou protrusão supraglótica da parede posterior da laringe.

Realização de raio X orientado demonstrou protrusão cervical evidenciada de osteófitos intervertebrais entre C3 e C5 (fig. 1). Na polissonografia, o índice de apneia-hipopneia (IAH) foi de 56 eventos / h; dosagem média de O2 saturado: 93%; saturação mínima de O2: 82%, durante 12% do total tempo de sono. A saturação de O2 permaneceu abaixo de 90% e  sono REM em 9% do exame; evidenciando apneia do sono grave.

O diagnóstico de síndrome de Forestier associada à apneia obstrutiva do sono levou à hipótese de tratamento proposto com uma abordagem cirúrgica para remoção dos osteófitos, pela associação de equipes de profissionais ortopédicos e otorrinolaringológicos.

A abordagem cervical foi realizada com ressecção do osso. Radiografia cervical realizada imediatamente após a cirurgia evidencia a ausência de lesão (fig. 2).

Três meses após a cirurgia, o paciente apresentou recuperação e evoluiu com remissão completa da disfagia, dor no pescoço e sonolência diurna excessiva. No entanto, ainda permanecendo com ronco leve.

A laringoscopia mostrou ausência de protrusão supraglótica da parede posterior da laringe.

Dois anos de acompanhamento após a cirurgia, a polissonografia mostrou IAH: 3,9 eventos / h; Saturação média de O2: 93%, mínimo de saturação de O2: 89% e em 2,8% do tempo total de sono a saturação de O2 permaneceu abaixo de 90% com sono REM em 22% do exame. O paciente recuperou-se totalmente e permaneceu assintomático.

Discussão

A doença de Forestier se caracteriza por uma ossificação progressiva e massiva de tecidos moles envolventes da coluna vertebral, incluindo ligamentos, aponeuroses e inserções musculares.

Clinicamente, a doença pode ser completamente assintomática ou manifestada com dor, rigidez de nuca, mielopatia, disfagia, disfonia, dispneia e tosse. Na otorrinolaringologia, a queixa mais frequente é desconforto ao engolir, que pode evoluir para disfagia.

Estudos indicam que 2,4–5,4% dos indivíduos com mais de 40 anos de idade apresentam a doença de Forestier. Esta condição está associada ao tipo 2 da diabetes, obesidade e também é conhecida por estar relacionada com cálculos biliares, hipertensão sistêmica, doença vascular aterosclerótica e outros distúrbios metabólicos.

Sabe-se que a apneia obstrutiva do sono está associada a alterações na anatomia das vias aéreas superiores. Nestes pacientes, os depósitos de gordura na região lateral das paredes faríngeas são os locais mais importantes de colapso durante o sono. Neste caso, é altamente provável que a obstrução da via aérea superior é causada pela massa óssea que contribui para a oclusão da hipofaringe durante o sono.

As análises das principais publicações mostram que uma variedade de tratamentos estão disponíveis: na maioria dos casos, o tratamento médico é iniciado com higiene do sono e dieta. Ingestão de alimentos moles, semi-líquidos ou o uso de suplementos alimentares são soluções altamente úteis para a gestão de pacientes idosos com comorbidades significativas.

Outros Relatos de Casos na Literatura

Quatro relatos de casos documentados na literatura associam síndrome de Forestier e apneia obstrutiva do sono, todos tratados sem um procedimento cirúrgico. O primeiro a relatar foi Hughes et al. em 1994, em que um paciente tinha história de disfagia e rouquidão por 12 meses que, após contínuas adaptação da pressão das vias aéreas (CPAP), evoluiu com melhora dos sintomas.

Machado et al., em 2003, descreveu um caso com movimento do colo do útero e apneia obstrutiva grave sendo proposto o uso de CPAP, com melhora clínica significativa. O mesmo ocorreu com Kawauchi et al. em 2012.

Em 2009, Ando et al. indicou o uso de aparelho intraoral para uma apneia obstrutiva leve sem queixas cervicais, com melhora parcial dos sintomas. Independentemente dos relatórios, todos eram pacientes do sexo masculino com mais de 50 anos e apenas Kawauchi et al. mencionando a possibilidade de um procedimento cirúrgico, se houvessem outros sintomas associados.

Conclusão

Este foi o primeiro caso de síndrome de Forestier encontrado em um paciente com sintomas típicos de apneia obstrutiva que, após a cirurgia, evoluíram com remissão completa de sintomas.

O caso mostra como um raio-X da coluna cervical lateral pode ser útil no diagnóstico de pacientes com apneia do sono e disfagia. Neste caso, a doença de Forestier parece ter sido a causa da obstrução das vias aéreas superiores.

Assim, apneia do sono devido à síndrome de Forestier, embora raro, deve ser lembrado no diagnóstico diferencial de pacientes com apneia. Estudos futuros precisam ser feitos para correlacionar os sintomas de ambas as patologias e a abordagem cirúrgica.

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